Випадок папілярної карциноми щитовидної залози в Struma Ovarii та огляд літератури

1 відділення гістопатології, лікарні Східного Ланкаширу NHS Trust, Бернлі BB10 2PQ, Великобританія

Анотація

Злоякісність у структурі яєчників є рідкісною формою пухлини зародкових клітин яєчників. Через рідкість діагноз та лікування пухлини не були чітко визначені. Ми представляємо випадок із 67-річною жінкою із папілярною карциномою, що виникає у струмах яєчників, та оглядаємо літературу про злоякісні пухлини у випадках струму яєчників, зосереджуючи увагу на веденні цих випадків.

1. Вступ

15% –20% пухлин яєчників - це тератоми. Struma ovarii діагностується, коли тканина щитовидної залози є переважним елементом (> 50%) [1]. 5% –10% цих пухлин є злоякісними, причому найпоширенішими є папілярна карцинома та фолікулярна карцинома [1–3]. Відсоток папілярної карциноми щитовидної залози в межах злоякісної струми яєчників становить 70%, 44% пухлин класичного типу та 26% фолікулярного варіанту папілярної карциноми щитовидної залози [4]. Нещодавно було описано нову сутність фолікулярної карциноми, високодиференційовану фолікулярну карциному яєчникового походження (HDFCO), що характеризується екстраоваріальним розповсюдженням елементів щитовидної залози та гістологічною схожістю з неопластичною тканиною щитовидної залози [5]. Через рідкість захворювання лікування не є рівномірним. Тут ми представляємо рідкісний випадок струму яєчників з папілярною карциномою щитовидної залози, а також розглядаємо можливості лікування та лікування цієї рідкісної пухлини.

2. Звіт про справу

67-річну жінку прийняли з розтягненням живота та асцитом, що швидко розвивається. Ультразвукове дослідження та КТ черевної порожнини та малого тазу показали обширний черевно-тазовий асцит невідомої причини. Внутрішньочеревної маси та аномалій тазу не виявлено. Маркер пухлини CA125 був підвищений, 2000 КЕ/л (норма - менше 35 КУ/л), але рівень СЕА в сироватці крові був у межах норми. Клінічно підозрювали рак яєчників, проте парацентез продемонстрував доброякісний перитонеальний випіт. Трансвагінальне сканування показало тверду/кістозну масу в мішечку Дугласа 8 × 6 × 4 см. Їй зробили лапаротомію, яка показала рясну кількість доброякісної асцитичної рідини та масу лівого яєчника. Розглядалася можливість дермоїдної кісти. Проведено тотальну гістеректомію черевної порожнини з двосторонньою сальпінгоооферектомією, а також біопсію маточної тканини та промивання очеревини.

щитовидної

Вид малого збільшення доброякісної тканини щитовидної залози в яєчнику.


Ділянки з доброякісними фолікулами, а також зі злоякісною папілярною архітектурою.



Ділянки з оптично чіткими ядрами, потовщеною ядерною мембраною та ядрами, що перекриваються, що представляють папілярну карциному.


Ділянки з сосочковими структурами та тілами псамомми.

3. Обговорення

Struma ovarii - рідкісна і вузькоспеціалізована форма зрілої тератоми, що становить 5% усіх тератом. Вік розвитку злоякісної пухлини в struma ovarii, як правило, становить 5-е десятиліття життя [1, 4]. CA 125 може бути підвищений, як це спостерігається при пухлинах зародкових клітин. Повідомлялося про асцит у 17% випадків, але рідина рідко містить пухлинні клітини [4, 6].

Передопераційний діагноз struma ovarii можна запідозрити у випадках з гіпертиреозом, але це спостерігається лише у 5–8% випадків [4]. У рентгенологічному дослідженні можливість може бути підвищена, коли тверда і кістозна тератомоподібна пухлина яєчників виявляє добре васкуляризований твердий компонент на кольоровому доплерографічному ультразвуку, особливо коли в мультилокулярній пухлині яєчника за допомогою комп’ютерної томографії або МРТ [7].

Карцинома щитовидної залози також може спостерігатися у зрілої кістозної тератоми або може бути компонентом струмальної карциноїду. Струмальний карциноїд - форма тератоми яєчників, що характеризується сумішшю тканини щитовидної залози та карциноїду. Імуногістохімія з використанням TTF-1 (фактор транскрипції щитовидної залози 1), тиреоглобуліну та нейроендокринних маркерів, таких як хромогранін або синаптофізин, може допомогти в діагностиці [3]. Випадки структурного карциноїду з компонентом карциноми щитовидної залози слід діагностувати як карциному щитовидної залози, щоб забезпечити пацієнтам оптимальне спостереження та терапію [11].

Злоякісні новоутворення, що виникають у струмах яєчників, можуть імітувати інші первинні пухлини яєчників, такі як гранульозно-клітинна пухлина, пухлина Бреннера, папілярна серозна цистаденома або цистаденокарцинома. Гранульозна пухлина або пухлина Бреннера можуть бути компонентом зрілої кістозної тератоми і можуть мати мікрофолікулярний або псевдотрубочковий вигляд із жолобчастими ядрами, які можуть імітувати фолікулярну карциному або фолікулярний варіант папілярної карциноми щитовидної залози. Папілярний вигляд і наявність тіл псаммоми в серозній цистаденомі яєчників або цистаденокарциномі можуть імітувати папілярний рак щитовидної залози. У таких випадках діагноз може бути поставлений за цитологічними особливостями новоутворених клітин, наявністю типових фолікулів щитовидної залози та імуногістохімічними речовинами, такими як тиреоглобулін, TTF-1, інгібін, WT1 (пухлина Вільмса 1) та CA 125 допоможе диференціювати ці первинні яєчники пухлини від раку щитовидної залози [3, 11, 12].

Струму яєчників, що містить карциному щитовидної залози, слід відрізняти від рідкісних випадків папілярної або фолікулярної карциноми щитовидної залози, метастатичної для яєчника [21, 22]. Метастази в яєчник з первинної карциноми щитовидної залози можна виключити за допомогою клінічного обстеження щитовидної залози та ультрасонографії. У цих випадках маси яєчників є двосторонніми і не мають тератоматозних ознак [23].

Метастази рідкісні у пацієнтів із злоякісною структурою яєчників, що спостерігається у 5–23% випадків [4]. Потенціал рецидиву та метастазування вважався низьким у попередніх літературах [1]. Однак останні літератури свідчать про більш високий рівень рецидивів [4, 6, 24]. Рот та ін. [25] розглянули власні випадки, а також випадки літератури та описали, що типова фолікулярна карцинома частіше метастазує в легені, печінку та центральну нервову систему; тоді як папілярна карцинома вражає черевну порожнину та лімфатичні вузли, а іноді і печінку [25].

Ведення випадків струму яєчників із злоякісним захворюванням щитовидної залози базується на повідомленнях про випадки захворювання та огляді серій невеликих випадків. Девані та ін. вивчив 54 випадки виникнення струм, які підрозділяли на „проліферативні” (41 випадок) та „злоякісні” струми (13 випадків). 11 з 13 були папілярними карциномами тиреоїдного типу, тоді як 2 - фолікулярною. Жоден з пацієнтів не отримував ад'ювантної терапії. Під час подальшого обстеження (середній інтервал спостереження 7,3 року) жоден з пацієнтів не мав клінічних ознак рецидивуючого захворювання [1].

DeSimone та ін. оглянула літературу про злоякісні пухлини у струмах яєчників у серії з 24 пацієнтів. 16 пацієнтів спостерігали консервативно, тоді як 8 отримували різноманітну додаткову терапію (4 випадки отримували I 131). Було 8 випадків рецидивів, які мали місце у пацієнтів із консервативним лікуванням. I 131 щодо рецидивуючих захворювань дав початкову повну відповідь у 7 жінок. Тому вони пропонують лікування за допомогою тиреоїдектомії та I 131 як першої лінії лікування злоякісної струми яєчників [6].

Основним методом лікування залишається хірургічне видалення маси яєчників; однак ведення після початкової операції все ще залишається суперечливим. Mattucci та співавт. вважають, що лікування злоякісної пухлини у струмах яєчників має бути таким же, як при карциномі щитовидної залози, тому після хірургічного видалення новоутворення яєчників вони рекомендують тиреоїдектомію, променеву терапію 131 I та супресивну терапію левотироксином [26].

Макані та ін. розглянув усі зареєстровані випадки до 2004 року, загалом 39 випадків. Вони виявили метастазування у дев'яти випадках (23%) та рецидив у шести випадках (15%). Середній час виявлення рецидивів становив чотири роки [4]. Вони рекомендують спостереження за рівнем тиреоглобуліну щонайменше 10 років. Тиреоглобулін є чутливим маркером для моніторингу випадків доброякісного та злоякісного ураження яєчників під час лікування та спостереження [2, 27, 28].

Озата та ін. описали, що 98% хворих на рак щитовидної залози з тиреоглобуліном у сироватці крові менше 10 нг/мл були клінічно вільними від захворювань [29]. Тому деякі автори пропонують розпочати терапію 131 I у пацієнтів із сироватковим тиреоглобуліном> 10 нг/мл. Для виявлення рецидивів пропонується тиреоглобулін у сироватці крові та серійне 131 I діагностичне сканування всього тіла. У пацієнтів з підвищеним тиреоглобуліном, які не реагують на радіоактивний йод, ПЕТ/КТ вважається найбільш корисним для виявлення та лікування рецидивуючого папілярного раку щитовидної залози [30].

Деякі автори виступають за лікування злоякісних новоутворень у струмі як інших пухлин статевих клітин [31], тоді як інші пропонують обробляти його як аналог щитовидної залози. Останнє є улюбленим підходом в останніх літературах [32–34].

Стандартним лікуванням пацієнта зі злоякісним захворюванням щитовидної залози в struma ovarii є повна гістеректомія черевної порожнини, двобічна сальпінгоофоректомія та повна хірургічна постановка, включаючи промивання очеревини для цитології, взяття проб тазових та пара-аортальних лімфовузлів та оментектомію [4, 28]. У випадках із залишковим злоякісним захворюванням після операції рекомендується повна тиреоїдектомія та радіоабляція 131 I [6, 35]. Хіміотерапія та радіотерапія зовнішніми променями та придушення щитовидної залози використовувались для лікування рецидивуючих або метастатичних захворювань [26].

Ясса та ін. припускають стратифікацію ризику злоякісної пухлини у пацієнтів із струмом яєчників; невеликий осередок карциноми щитовидної залози, обмежений струмом яєчників розміром менше 2 см, без будь-яких тривожних гістологічних особливостей, які слід розглядати як низький ризик. Пацієнти з великими карциномами, захворюваннями поза струмою яєчників або більш агресивними гістологічними ознаками вважаються високим ризиком. Для пацієнтів молодшого віку зі злоякісною структурою яєчників, які бажають зберегти фертильність, оофоректомія є доцільним хірургічним втручанням, якщо немає захворювання поза яєчників. Пацієнтам з низьким ризиком персистуючої або рецидивуючої карциноми щитовидної залози рекомендується терапія тироксином, візуалізація тазу та періодичне вимірювання тиреоглобуліну в сироватці крові, а також пацієнтам з більш високим ризиком рецидивів на основі патології карциноми - майже загальна тиреоїдектомія з радіоактивним йодом показана абляція [24].

Янсен та ін. рекомендуємо найкращим варіантом для пацієнтів із злоякісною структурою яєчників більше одного см є тотальна тиреоїдектомія з подальшою абляційною терапією 131 I. Після абляції 131 року будь-який виявлений сироватковий тиреоглобулін вказує на стійке або рецидивуюче захворювання [32].

Прогноз карциноми щитовидної залози, що виникає у struma ovarii, важко оцінити через її рідкість і відсутність консенсусу в лікуванні. Рот та ін. ознайомився з літературою та виявив 14% з типовою фолікулярною карциномою, 7% з папілярною карциномою, 100% з недиференційованою (анапластичною) карциномою та 0% з HDFCO померли від новоутворення [25]. Роббой та ін. розглянув 88 випадків злоякісної струми яєчників, і вони виявили, що навіть при клінічно злоякісній пухлині пухлина часто асоціюється з тривалим виживанням, про що свідчить 84% 25-річного виживання. Вони описують, що, якщо очевидно недостатньо диференційовано, жодна гістологічна або клінічна характеристика не може достовірно передбачити, які пухлини будуть біологічно злоякісними, хоча щільні волокнисті спайки та більші розміри струму, особливо понад 12 см, свідчать про пухлини, які поширилися на момент операції або можуть повторитися [12].

У нашому випадку фокус папілярної карциноми щитовидної залози був невеликим, а післяопераційний тест функції щитовидної залози нормальним. На мультидисциплінарному засіданні було вирішено, що, оскільки ймовірність рецидиву низька, пацієнта слід спостерігати.

На закінчення способи лікування злоякісної пухлини у струмах яєчників залежать від стадії захворювання. Початкові варіанти операції включають односторонню оофоректомію; тотальна гістеректомія та двостороння сальпінгоофоректомія або тотальна гістеректомія, двобічна сальпінгооофоректомія з оментектомією та забором лімфовузлів. Варіанти ад’ювантного лікування включають тироксин, майже загальну тиреоїдектомію з радіоактивною йодною абляцією або відсутність ад’ювантного лікування. У всіх випадках рекомендується тривале спостереження.

Список літератури